A rare case of disseminated uterine arteriovenous malformation

Syrkashev E.M., Akinfiev D.M., Kozlova A.V., Bychenko V.G.

Academician V.I. Kulakov National Medical Research Center of Obstetrics, Gynecology, and Perinatology, Ministry of Health of the Russian Federation, Moscow, Russia
Background: Uterine arteriovenous malformation (AVM) is a fairly rare disease that occurs mainly among reproductive-aged women. The clinical symptoms of uterine AVM are variable: from incidental ultrasound findings to profuse uterine bleeding as a result of spontaneous rupture of altered vessels. The feature of this bleeding is the lack of effect of medical treatments.
Case report: Female patient S., born in 1971, was admitted to the V.I. Kulakov National Medical Research Center of Obstetrics, Gynecology, and Perinatology to receive organ-sparing treatment for AVMs in the uterus and right iliac region. It follows from her medical records that the patient was diagnosed to have an elevated human chorionic gonadotropin level after a right-sided tubal pregnancy in 2006. She was also diagnosed with trophoblastic disease. At further gynecological follow-up, the patient had dilated uterine and pelvic vessels, as evidenced by echo color Doppler sonography. In 2013, there was an episode of massive menometrorrhagia. Control ultrasound suspected uterine vascular malformation. The diagnosis was verified by CT angiography. Based on the examination results, an angiosurgeon carried out a consultation; a technically successful bilateral embolization of the uterine arteries (UAE) and branches of the internal iliac arteries was performed. Control angiograms indicated a sharply reduced blood supply to the pathological vascular plexus.
Conclusion: UAE is presently a priority treatment for uterine AVM, which allows hysterectomy to be avoided in reproductive-aged women.

Keywords

uterine arteriovenous malformation
AVM
vascular anomaly
computed tomography
MSCT
angiography
uterine artery embolization
UAE

Артерио-венозная мальформация (АВМ) матки – достаточно редкое заболевание, которое встречается преимущественно среди женщин репродуктивного возраста [1]. Клинические симптомы АВМ матки вариабельны: от случайных ультразвуковых находок, до обильных маточных кровотечений в результате спонтанного разрыва измененных сосудов, требующих гемотрансфузий [2]. Особенностью таких кровотечений является отсутствие эффекта от консервативных методов лечения, что особенно опасно при беременности. Описано несколько случаев привычного невынашивания беременности на фоне истинной АВМ матки [1].

В настоящее время широко используется классификация АВМ матки на врожденную и приобретенную [3]. Приобретенные АВМ встречаются чаще и являются следствием травм матки, абортов в анамнезе, либо неопластических процессов [4]. Врожденные АВМ матки – достаточно редкое заболевание, на сегодняшний день описано менее 150 случаев [5]. Данная аномалия наблюдается у 0,22% женщин после родов, однако, во многих случаях АВМ матки бессимптомна и, таким образом, женщины могут жить с заболеванием долгие годы и не подозревать о нем, пока АВМ не проявится клинически [6].

В основе заболевания лежит аномальное эмбриологическое развитие примитивных сосудистых структур, которое приводит к формированию патологических сообщений между артериями и венами. Как правило, врожденные АВМ имеют несколько питающих артерий, центральный узел («клубок» сосудов с гистологическими характеристиками, как артерий, так и вен) и многочисленные дренирующие вены.

К скрининговым методам диагностики сосудистых аномалий развития женских половых органов относится эхография. Мелкие кистовидные очаговые поражения миометрия при обычном трансвагинальном ультразвуковом исследовании (УЗИ) в серой шкале подозрительны на наличие патологии, аномальная гиперваскулярная зона с наличием множества сосудов по данным цветовой допплерографии – характерная черта АВМ. В настоящее время наиболее информативным методом диагностики сосудистых аномалий остается ангиография, однако, использование высокочастотных трансвагинальных датчиков позволяет выявить сосудистые аномалии уже на первых этапах обследования [5].

Тактика лечения АВМ матки зависит от гемодинамических факторов, тяжести кровотечений, возраста и репродуктивного потенциала женщины. Ранее данная патология не оставляла выбора в тактике лечения, и всем пациенткам проводилась гистерэктомия. На сегодняшний день выполнение гистерэктомии проводится намного реже и только среди женщин, не заинтересованных в беременности. Одним из современных вариантов лечения АВМ матки среди женщин репродуктивного возраста является эмболизация маточных артерии (ЭМА) и непосредственно самой АВМ [7]. В основе метода лежит артериальный блок с помощью специальных веществ, вводимых посредством катетера, как правило, через бедренную артерию по стандартной методике Сельдингера. Впервые этот метод лечения был предложен в 1995 г. [8]. В качестве эмболизата в настоящее время используются специальные микроэмболы различных размеров. Частота успешных случаев лечения при выполнении двусторонней ЭМА при АВМ матки доходит до 90% [6].

Клиническое наблюдение

Пациентка С., 1971 г.р., поступила в НМИЦ АГП им. В.И. Кулакова по поводу органосберегающего лечения АВМ сосудов матки и правой подвздошной области. Из анамнеза известно, что в 2006 г. после правосторонней трубной беременности диагностировано повышение уровня хорионического гонадотропина. Установлен диагноз «трофобластическая болезнь». В РОНЦ им. Н.Н. Блохина было проведено 10 курсов полихимиотерапии (метотрексат/лейковорин) с положительным эффектом. Далее в течение полугода проводился контроль, зафиксировано выздоровление. При дальнейшем наблюдении у гинеколога по данным эхографии с цветной допплерографией отмечалось расширение сосудов матки и малого таза. В 2013 г. произошел эпизод массивного кровотечения, завершившийся самостоятельно. В апреле 2016 г. во время гистероскопии по поводу полипа эндометрия при контрольном УЗИ заподозрена АВМ матки. Диагноз верифицирован по данным КТ- ангиографии.

Исследование выполнено на аппарате Toshiba Aquilion Prime в режиме спирального сканирования с толщиной среза 0,8 мм согласно протоколу компъютерной томографии (КТ) органов малого таза с внутривенным контрастированием. Реакции на введение контрастного препарата не отмечено. В полости мочевого пузыря расположены немногочисленные пузырьки газа. В раннюю артериальную фазу определяется заполнение расширенных маточных артерий справа с ранним сбросом контрастного вещества в маточные вены и внутреннюю подвздошную вену справа. Яичниковая артерия справа отходит от аорты, имеет извитой ход, диаметр – 0,5–0,6 см. Внутренняя подвздошная артерия справа расширена, диаметр – до 0,7 см, рассыпается на ветви проекционно в стенке тела матки. Дополнительно от наружной подвздошной артерии справа, на уровне пупартовой связки расположена дополнительная питающая ветвь, диаметром 0,4 см, входящая в правый угол матки. В стенке тела матки расположены многочисленные извитые сосуды с формированием расширенных сосудов до 1,7 см в диаметре, со сбросом контрастного вещества во внутреннюю подвздошную вену справа. Слева яичниковая артерия диаметром 0,2 см, имеет извитой ход. Яичниковая вена слева впадает в левую почечную вену, диаметром – 0,4 см. Ретроаортальный ход левой почечной вены. Заключение: КТ картина АВМ в стенке матки справа (рис. 1).

184-1.jpg (199 KB)

По результатам исследования проведена консультация ангиохирурга, выполнена технически успешная двусторонняя ЭМА, ветвей внутренних подвздошных артерий. Описание операции: под местной анестезией раствором новокаина пунктирована правая бедренная артерия. Установлен интродьюсер 5F. Катететром С2 катетеризирована правая почечная и правая добавочная почечная артерии. Выполнена ангиография. Отмечено кровоснабжение правой яичниковой артерии из измененных ветвей почечных артерий справа. Пупочный артериальный катетер проведен в левую и правую внутренние подвздошные артерии, выполнена ангиография. На ангиограммах отмечается контрастирование обширной зоны патологической васкуляризации в проекции малого таза. Питание осуществляется из маточной артерии слева, маточной артерии справа (определяется крупная артерио-венозная фистула с преимущественным сбросом контрастного препарата в подвздошные вены справа), ветвей внутренней подвздошной артерии справа. Выполнена ЭМА слева цилиндрическими эмболами, маточной артерии справа спиралью 14 см × 15 мм, ветвей внутренней подвздошной артерии справа цилиндрическими эмболами.

185-1.jpg (371 KB)

На контрольных ангиограммах кровоснабжение патологического сосудистого сплетения резко редуцировано. Катетер и интродьюсер удалены, компрессионный гемостаз, наложена асептическая давящая повязка. Использовано эмболизирующего материала: цилиндры (ААА 750 мкм × 10 мм) – 8 фл., ци­линдры (ААА 600 мкм × 10 мм) – 1 фл. Эффективная эквивалентная доза: 1,37 мЗв. Использовано контрастного препарата: 600 мл (рис. 3, 4).

186-1.jpg (180 KB)

Обсуждение

Несмотря на то, что АВМ матки – одна из наиболее редких причин маточных кровотечений, она расценивается как потенциально жизнеугрожающее состояние. В исследовании, опубликованном в 2006 г., заболеваемость АВМ матки составила 4,5% [3]. Первое клиническое наблюдение этого заболевания было описано в 1926 г., как множественные аномальные сообщения между артериями и венами без капиллярного слоя с зонами высокой и низкой скорости кровотока, склонными к кровотечениям.

К основным методам визуальной диагностики при данной патологии относятся эхография с цветной допплерографией и традиционная ангиография, которая выполняется, как с диагностической, так и (в большинстве случаев) с лечебной целью. Дополнительное проведение МСКТ-ангиографии позволяет установить локализацию всех сосудов, интересуемой области, выявить особенности сосудистого рисунка, а также получить полноценное представление о характере и распространении патологического процесса. Точная и своевременная диагностика в совокупности с клиническим и лабораторным обследованием способствует адекватному выбору метода лечения.

Заключение

В настоящее время ЭМА является приоритетным методом лечения АВМ матки, позволяющим избежать гистерэктомии у женщин репродуктивного возраста.

References

  1. Peitsidis P., Manolakos E., Tsekoura V., Kreienberg R., Schwentner L. Uterine arteriovenous malformations induced after diagnostic curettage: a systematic review. Arch. Gynecol. Obstet. 2011; 284(5): 1137-51. https://dx.doi.org/10.1007/s00404-011-2067-7.
  2. Timmerman D., Wauters J., Van Calenbergh S., Van Schoubroeck D., Maleux G., Van Den Bosch T., Spitz B. Color Doppler imaging is a valuable tool for the diagnosis and management of uterine vascular malformations. Ultrasound Obstet. Gynecol. 2003; 21(6): 570-7. https://dx.doi.org/10.1002/uog.159.
  3. O’Brien P., Neyastani A., Buckley A.R., Chang S.D., Legiehn G.M. Uterine arteriovenous malformations: from diagnosis to treatment. J. Ultrasound Med. 2006; 25(11): 1385-7. https://dx.doi.org/10.7863/jum.2006.25.11.1387.
  4. Vijayakumar A., Srinivas A., Chandrashekar B.M., Vijayakumar A. Uterine vascular lesions. Rev. Obstet. Gynecol. 2013; 6(2): 69-79.
  5. Леваков С.А., Кедрова А.Г., Нечаева О.Е., Ситников А.В. Опыт эмболизации маточных артерий при артериовенозной мальформации матки. Клиническая практика. 2010; 3(3): 103-10. [Levakov S.A., Kedrova A.G., Nechayeva O.E., Sitnikov A.V. Experience of uterine artery embolization in uterine arteriovenous malformation. Clinical Practice. 010; 3(3): 103-10. (in Russian)].
  6. Wee A., Saxena R., Bagchi T. Secondary post-partum haemorrhage from a true uterine arteriovenous malformation. J. Obstet. Gynaecol. 2018; 38(8): 1169-70. https://dx.doi.org/10.1080/01443615.2017.1404017.
  7. Шарафутдинов Б.М., Фаттахова Ф.А., Антропова Е.Ю., Сафиуллина Л.Р. Опыт применения эмболизация маточных артерий при артериовенозной мальформации. Практическая медицина. 2018; 16(9): 169-73. [Sharafutdinov B.M., Fattakhova F.A., Antropova E.Y., L.R. Safiullina. Experience in using uterine artery embolization at arteriovenous malformation. Practical Medicine. 2018; 16(9): 169-73. (in Russian)].
  8. Ravina J.H., Herbreteau D., Ciraru-Vigneron N., Bouret J.M., Houdart E., Aymard A., Merland J.J. Arterial embolisation to treat uterine myomata. Lancet. 1995; 346(8976): 671-2. https://dx.doi.org/10.1016/s0140-6736(95)92282-2.

Received 08.07.2021

Accepted 22.07.2021

About the Authors

Egor M. Syrkashev, M.D., Researcher of the Radiology Department, Academician V.I. Kulakov National Medical Research Center for Obstetrics, Gynecology and Perinatology, Ministry of Health of Russian Federation, e_syrkashev@oparina4.ru, https://orcid.org/0000-0003-4043-907X.117997, Russia, Moscow, Oparin str., 4.
Dmitriy M. Akinfiev, M.D., Researcher of the Radiology Department, Academician V.I. Kulakov National Medical Research Center for Obstetrics, Gynecology and Perinatology, Ministry of Health of Russian Federation, 117997, Russia, Moscow, Oparin str., 4.
Alina V. Kozlova, M.D., Radiologist of the Radiology Department, Academician V.I. Kulakov National Medical Research Center for Obstetrics, Gynecology and Perinatology, Ministry of Health of Russian Federation, 117997, Russia, Moscow, Oparin str., 4.
Vladimir G. Bychenko, M.D., Ph.D., Head of the Radiology Department, Academician V.I. Kulakov National Medical Research Center for Obstetrics, Gynecology and Perinatology, Ministry of Health of Russian Federation, v_bychenko@oparina4.ru, https://orcid.org/0000-0002-1459-4124117997, Russia, Moscow, Oparin str., 4.

Authors' contributions: Syrkashev E.M., Kozlova A.V. – writing the text; analysis of illustrations; Akinfiev D.M. – writing the text; UAE; Bychenko V.G. – editing the text.
Conflicts of interest: The authors of this article have confirmed that there are no conflicts of interest to be informed.
Funding: The investigation has not been sponsored.
Patient Consent to Publication: The patient provided informed consent for the publication of her data and associated images.
For citation: Syrkashev E.M., Akinfiev D.M., Kozlova A.V., Bychenko V.G. A rare case of disseminated uterine arteriovenous malformation.
Akusherstvo i Ginekologiya/Obstetrics and Gynecology. 2021; 12: 182-186 (in Russian)
https://dx.doi.org/10.18565/aig.2021.12.182-186

Similar Articles

By continuing to use our site, you consent to the processing of cookies that ensure the proper functioning of the site.