Aseptic necrosis of the right horn of an abnormally developed uterus after ligation of the ascending branch of the right uterine artery

Plotski A.R., Ganchar E.P., Gurin A.L., Kuzmich I.I., Kononov E.V.

1) Grodno State Medical University, Grodno, Belarus 2) Grodno Regional Clinical Perinatal Center, Grodno, Belarus
Background: Malformations of internal genital organs have various clinical manifestations. Anatomical structural abnormalities of the genitals can cause serious complications in obstetric practice.
Case report: The paper describes a case of necrosis of the right horn of a bicornuate uterus, which results from ligation of the ascending branch of the right uterine artery. It depicts the clinical presentations and presents the data of additional studies. Particular emphasis is placed on the causes of delayed diagnosis of complications. A brief review of the literature on this problem is given.
Conclusion: The cause of uterine necrosis was the ligation of the ascending branch of the right uterine artery, which was the only source of blood supply to the right uterine horn of the abnormally formed uterus. Uterine necrosis can be timely diagnosed, by comparing its clinical presentation with additional diagnostic test data (the absence of the normal uterine architectonics, the presence of gas bubbles in the myometrium, and its avascularization). Congenital malformations of the internal genital organs are accompanied not only by a change in their anatomical shape, but also by their impaired blood vessel formations, which should be taken into account when examining and delivering patients with this pathology.

Keywords

uterine necrosis
pregnancy
congenital malformations of the female internal organs

Врожденные пороки развития половых органов, возникающие вследствие нарушений эмбриональ­ного развития мюллеровых протоков, наблюда­ются в общей популяции женщин с частотой от 4 до 7% [1]. Клинические проявления врожденных аномалий могут быть весьма разнообразными — от полного отсутствия какой-либо симптомати­ки до серьезных нарушений в функционировании органов репродуктивной системы. Отклонения в анатомическом строении половых органов могут приводить к различным осложнениям в акушерской практике. Известно, что перевязка маточных и яич­никовых артерий в сочетании с наложением гемо­статических компрессионных швов широко при­меняется при лечении гипотонических маточных кровотечений. Использование указанных методик в большинстве случаев не приводит к негативным последствиям ввиду наличия обширных коллатера­лей, обеспечивающих восстановление кровоснаб­жения матки [2]. В нашем сообщении приводится клинический случай некроза правого рога аномаль­но сформированной матки после изолированной перевязки правой маточной артерии.

Клиническое наблюдение

Пациентка К., 33 лет, поступила в учреждение здра­воохранения «Гродненский областной клинический перинатальный центр» 26.04.2018 с доношенной бере­менностью для планового родоразрешения. У паци­ентки имелась врожденная аномалия развития моче­половой системы: удвоение матки и агенезия правой почки. Настоящая беременность четвертая: первая и вторая беременности закончились самопроизвольны­ми выкидышами в 2013 и 2014 гг., третья — прервана в малом сроке. Диагноз аномалии половых органов у данной пациентки был установлен после прерывания первой беременности в 2013 г. при ультразвуковом исследовании. Со слов пациентки, все беременности развивались в правой матке. Каких-либо дополни­тельных методов диагностики для уточнения состо­яния органов мочеполовой системы не проводилось. Настоящая беременность не была запланирована, предгравидарная подготовка не осуществлялась. Беременность протекала без осложнений.

27.04.2018 произошел преждевременный разрыв плодных оболочек. В связи с неготовностью родовых путей к родам, отсутствием родовой деятельности, а также с учетом врожденной аномалии развития внутренних половых органов и отягощенного аку­шерского анамнеза, пациентка была родоразрешена путем операции кесарева сечения. 27.04.2018 в 01.45 был извлечен плод женского пола массой 2850 г, дли­ной 50 см, с оценкой по шкале Апгар 8/9 баллов. Во время оперативного вмешательства установлено, что беременность развивалась в правом роге матки, левая матка была слегка увеличена в размерах; придатки с обеих сторон не изменены. Оба маточных рога соединялись между собой в области нижнего сег­мента тонкой соединительнотканной перегородкой, сообщения между полостями не установлено. Ввиду гипотонического состояния правого рога матки и в связи с наличием гематомы между листками широ­кой связки выполнена перевязка восходящей ветви маточной артерии на протяжении без выделения ее из окружающих тканей на фоне внутривенного вве­дения утеротоников. Проведенные мероприятия дали положительный эффект (рис. 1). Операция закончена типично. Общая кровопотеря составила 650 мл.

159_1.jpg (39 KB)

В послеоперационном периоде пациентка предъ­являла жалобы на постоянный субфебрилитет (37,2— 37,4°С), незначительные боли в области послеопера­ционной раны. Несмотря на проводимую антибак­териальную терапию (цефотаксим, метронидазол, с х суток — меропенем), сохранялась субфебрильная температура, имели место лохии с неприят­ным запахом. При ультразвуковом исследовании, выполненном многократно, отмечалось отсутствие инволюции правого рога матки, в полости матки постепенно увеличивалось количество гиперэхоген­ного содержимого, а с 19-х суток послеродового периода создавалось впечатление о «разволокнении» миометрия при отсутствии четкой границы между ним и полостью матки (рис. 2). При инструменталь­ном обследовании полости матки получен весьма скудный соскоб. При лабораторном обследовании обращали на себя внимание анемия (гемоглобин 70—78 г/л), сдвиг лейкоцитарной формулы влево, постепенное прогрессивное увеличение содержания тромбоцитов (до 820-896х 109/л); при этом уровни С-реактивного белка и прокальцитонина находились в пределах нормы.

160_1.jpg (36 KB)

Учитывая отсутствие эффекта от проводимой тера­пии, на 26-е сутки послеродового периода выполнена диагностическая гистероскопия. Под внутривенным наркозом после фиксации шейки матки слева от нее на стенке влагалища удалось обнаружить гипопла- зированный вход в левый маточный рог, который первоначально и был осмотрен — визуализированы обычный бледно-розовый эндометрий и свободное устье левой маточной трубы. Затем через нормально сформированную шейку гистероскоп был введен в правый рог матки, где обнаружены многочислен­ные фибринозные наложения, формирующие широ­кие лентовидные спайки, препятствующие осмотру. После разрушения рыхлых сращений была визуали­зирована слизистая оболочка желто-серого цвета с мелкими пузырьками газа на стенках, устье правой маточной трубы было облитерировано. Выполнено выскабливание стенок полости правой матки. Гистологический ответ: бесструктурные некротиче­ские массы, гнойно-гранулезная ткань.

После гистероскопии была продолжена консер­вативная терапия линезолидом и метронидазолом, что, впрочем, не дало эффекта: сохранялся субфе­брилитет при отсутствии болевого синдрома, уль­тразвуковая картина не претерпела существенных изменений, лабораторные показатели не имели тен­денции к положительной динамике. В данной связи на 33-и сутки послеродового периода выполнена релапаротомия. Установлено, что правый рог матки темно-коричневого цвета, дряблой консистенции, к нему припаяны петли тонкой кишки и сальник, маточная труба резко отечна, яичник представлен образованием 5х6 см с гнойным содержимым вну­три. Левый маточный рог и придатки не изменены. Учитывая интраоперационную картину, выполнена гистерэктомия с правыми придатками и левой маточ­ной трубой, дренирование брюшной полости.

Гистологическое исследование: интрамураль­ные участки миометрия в состоянии асептического некроза с очаговыми кальцификатами; в субсерозных участках миометрия — демаркационное продуктив­ное воспаление (рис. 3); сосуды миометрия кавер­нозно расширены и тромбированы; ткань правого яичника в состоянии гнойного расплавления.

160_2.jpg (39 KB)

Послеоперационный период протекал без особен­ностей на фоне антибактериальной терапии линезо- лидом и колистатом. Пациентка выписана из стацио­нара на 42-е сутки послеродового периода в удовлет­ворительном состоянии.

Обсуждение

Некроз матки является редким осложнением, раз­вивающимся вследствие эмболизации маточных артерий [3, 4], деваскуляризации матки с наложе­нием компрессионных швов [5, 6], инфекции [7]. Факторами, способствующими некрозу при эмбо­лизации маточных сосудов, являются размер эмбо- лизирующих частиц, техника эмболизации (селек­тивная, неселективная) [3], характер существующих анастомозов [4]. В случае наложения гемостатиче­ских компрессионных швов ишемия, возникающая после их применения, нивелируется благодаря инво­люции послеродовой матки и наличию адекватно функционирующих сосудистых анастомозов [2]. Поэтому строение сосудистого русла имеет очень важный практический аспект. Посвященные изуче­нию данного вопроса исследования свидетельствуют о чрезвычайном разнообразии вариантов отхождения маточных артерий [8]. В основном они берут начало из переднего ствола внутренней подвздошной арте­рии, однако могут происходить из запирательной, внутренней половой, пупочной, пузырной, наруж­ной подвздошной артерии. Описаны наблюдения полного отсутствия маточных артерий; основным источником кровоснабжения в данном случае явля­ются увеличенные в диаметре яичниковые артерии. Следует отметить, что все указанные варианты опи­саны при анатомически нормально развитой матке. Исследований, посвященных изучению сосудистого русла при аномалиях развития матки, в доступной литературе мы не обнаружили.

Клинические проявления некроза матки могут быть различными в зависимости от степени возникающей ишемии. При полной деваскуляризации наблюдают­ся высокая температура, диффузная абдоминальная боль, диарея, зловонные лохии, что не вызывает затруднений в постановке диагноза [9]. При частич­ной же деваскуляризации клиническая картина весь­ма стертая, схожая по проявлениям с вялотекущим эндометритом. В данной ситуации весомую роль играют результаты дополнительных методов диаг­ностики. При ультразвуковом исследовании следует обращать внимание на неоднородное изображение миометрия, наличие «неидентифицируемого эндо­метрия» и гиперэхогенного содержимого в поло­сти матки [5]. Компьютерная томография позволяет выявить наличие пузырьков газа в структуре миоме­трия [9], а допплерометрия и магнитно-резонансная томография с контрастированием — аваскуляриза- цию миометрия [5]. Незнание врачами клинической картины некроза матки является причиной запозда­лой диагностики. Клинический случай, практиче­ски идентичный с представленным нами, описан в работе E.J. Treloar et al. [5]. Диагноз некроза матки был установлен спустя 2 месяца (!) после родов у пациентки после кесарева сечения, в ходе которого использовался гемостатический шов по B-Lynch. Постоянные кровянистые выделения, незначитель­ные боли и вздутие живота заставили авторов пред­полагать новообразование матки, выполнять неод­нократные выскабливания стенок полости матки и настойчиво продолжать антибактериальную тера­пию. Лишь использование инструментальных мето­дов диагностики позволило заподозрить некроз матки и выполнить в последующем гистерэктомию.

Поздней манифестацией некроза матки может быть появление на коже передней брюшной стенки свища, сообщающегося с полостью матки [6] — в описыва­емом авторами наблюдении массивное послеродовое кровотечение было купировано путем лигирования сосудистых пучков и применения шва по B-Lynch. Следует учитывать, что дополнительными факто­рами, усугубляющими ишемию при использовании указанных методик, могут быть как дефицит объема циркулирующей крови и коагулопатия, всегда име­ющие место при массивных акушерских кровотече­ниях, так и быстрота выполнения мероприятий по достижению хирургического гемостаза [10].

Приведенное наблюдение наводит на следующие размышления. Во-первых, помимо порока развития матки, имело место и аномальное формирование сосудистого русла в ней. Правая маточная артерия, видимо, оказалась единственным источником крово­снабжения правого рога матки, правая же яичнико­вая артерия могла быть несостоятельной либо вооб­ще отсутствовать по причине агенезии почки, что, вероятно, способствовало гнойному расплавлению правого яичника. Лигирование восходящего отрез­ка маточной артерии в данных условиях привело к некрозу миометрия даже при отсутствии дефицита объема циркулирующей крови. Именно аномальное развитие сосудистого русла матки явилось основным предрасполагающим фактором некроза в описывае­мой ситуации.

Во-вторых, течение асептического некроза было вялым, маскировалось массивнейшей антибакте­риальной терапией, что позволило предотвратить вторичную бактериальную инфекцию. Данная кли­ническая ситуация, по сути, поставила в тупик аку­шеров-гинекологов, использовавших все возможные способы лечения предполагаемого послеродового эндомиометрита (иных альтернатив не было!) и не получивших абсолютно никакого положительного результата. В этой связи следует признать, что имен­но неосведомленность врачей о возможности некроза матки и незнание вариантов его клинических про­явлений послужили причиной ошибочной такти­ки — длительного наблюдения за пациенткой даже при неэффективности проводимой консервативной терапии. Ретроспективный анализ также позволяет сделать вывод и о том, что целесообразна была более активная тактика в отношении данной пациентки — выполнение релапаротомии или диагностической лапароскопии для уточнения диагноза. Наконец, необходимо было более активное использование дополнительных методов исследования, в частности, допплерометрических методик, магнитно-резонанс­ной томографии [11], которые, вероятно, позволили бы выявить гипо- либо аваскуляризацию правого рога матки по сравнению с левым. Кроме того, видимо, есть смысл использовать указанные допол­нительные методы исследования у всех пациенток с аномалиями развития половых органов не только при беременности, но и на этапе предгравидарной подго­товки, учитывая разнообразие клинических вариан­тов пороков развития матки [11, 12].

Заключение

В соответствии с классификацией врожденных аномалий развития половых органов ESHRE/ ESGE [1], представленное клиническое наблюдение можно охарактеризовать как U3 C3 V0 — полное удвоение тела матки с односторонней гипоплази­ей шейки матки. Лигирование восходящей ветви правой маточной артерии явилось причиной ише­мии и последующего некроза правого рога матки. Правая маточная артерия являлась безальтернатив­ным источником кровоснабжения маточного рога. Диагностика некроза матки возможна при сопостав­лении клинической картины с данными дополни­тельных методов исследования, при которых следует обращать внимание на отсутствие нормальной архитектоники матки и аваскуляризацию миометрия. При подозрении на некроз матки следует выполнять диагностическую лапароскопию или лапаротомию для своевременной диагностики этого осложнения.

References

  1. Grimbizis G.F., Gordts S., Di Spiezio Sardo A., Brucker S., De Angelis C., Gergolet M. et al. The ESHRE/ESGE consensus on the classification of female genital tract congenital anomalies. Reprod. 2013; 28(8): 2032-44. https://dx.doi.org/10.1093/humrep/det098.
  2. Chai VY.K, To WWK. Uterine compression sutures for management of severe postpartum haemorrhage: five-year audit. Hong Kong Med. J. 2014; 20(2): 113-20. https://dx.doi.org/10.12809/hkmj134023.
  3. Poujade O., Ceccaldi PF, Davitian C., Amate P., Chatel P., Khater C. et al. Uterine necrosis following pelvic arterial embolization for post-partum hemorrhage: review of the literature. Eur. J. Obstet. Gynecol. Reprod. Biol. 2013; 170(2): 309-14. https://dx.doi.org/10.1016/j.ejogrb.2013.07.016.
  4. Rohilla M., Singh P, Kaur J., Prasad G.R.V., Jain V, Lal A. Uterine necrosis and lumbosacral-plexopathy following pelvic vessel embolization for postpartum haemorrhage: report of two cases and review of literature. Gynecol. Obstet. 2014; 290(4): 819-23. https://dx.doi.org/10.1007/s00404-014-3310-9.
  5. Treloar E.J., Anderson R.S., Andrews H.S., Bailey J.L. Uterine necrosis following B-Lynch suture for primary postpartum haemorrhage. 2006; 113(4): 486-8. https://dx.doi.org/10.1111/j.1471-0528.2006.00890.x.
  6. Thakur M, Rathore S.S., Jindal A., Mahajan K. Uterocutaneous fistula following B-Lynch suture for primary postpartum haemorrhage. BMJ Case Rep. 2018; 5. https://dx.doi.org/10.1136/bcr-2017-223518.
  7. Lurie S., Vaknine H., Izakson A., Levy T., Sadan O., Golan A. Group A Streptococcus causing a life-threatening postpartum necrotizing myometritis: a case report. Obstet. Gynaecol. Res. 2008; 34(4): 645-8. https://dx.doi.org/10.1111/j.1447-0756.2008.00900.x.
  8. Liapis K., Tasis N., Tsouknidas I., Tsakotos G., Skandalakis P, Vla sis K. Anatomic variations of the uterine artery. Review of the literature and their clinical significance. Turk. J. Obstet. 2020; 17: 58-62. https://dx.doi.org/10.4274/tjod.galenos.2020.33427.
  9. Benkirane S., Saadi H., Serji B., Mimouni A. Uterine necrosis following a combination of uterine compression sutures and vascular ligation during a postpartum hemorrhage: A case report. J. Surg. Case Rep. 2017; 38: 5-7. https://dx.doi.org/10.1016/j.ijscr.2017.07.005.
  10. McCluggage W.G., Sloan J.M., Traub A.I. Postpartum diffuse calcification of the myometrium. J. Gynecol. Pathol. 1996; 15(1): 82-4. https://dx.doi.org/10.1097/00004347-199601000-00014.
  11. Сыркашев Е.М., Аракелян А.С., Быченко В.Г., Лужина И.А., Адамян Л.В. Магнитно-резонансная томография в дифференциальной диагностике мальформаций женских половых органов. Акушерство и гинекология. 2021; 7: 61-73. [Syrkashev E.M., Arakelyan A.S., Bychenko V.G., Luzhina I.A., Adamyan L.V. Magnetic resonance imaging in the differential diagnosis of female genital malformations. Akusherstvo i Ginekologiya / Obstetrics and Gynecology. 2021; 7: 61-73. (in Russian)]. https://dx.doi.o^/10.18565/aig.2021.7.61-73.
  12. Хащенко Е.П., Аллахвердиева Э.З., Аракелян А.С., Уварова Е.В., Чупрынин В.Д., Кулабухова Е.А., Лужина И.А., Учеваткина П.В., Мамедова Ф.Ш., Асатурова А.В. Особенности дифференциальной диаг­ностики и тактики ведения пациенток с редкой формой порока развития мюллеровых протоков ACUM и маточного рудиментарного рога в раннем репродуктивном возрасте. Акушерство и гинекология. 2021; 6: 156­67. [Khashchenko E.P., Allakhverdieva E.Z., Arakelyan A.S., Uvarova E.V., Chuprynin V.D., Kulabukhova E.A., Luzhina I.A., Uchevatkina P.V., Mamedova F.Sh., Asaturova A.V. Differential diagnosis and management tactics in patients with a rare developmental mullerian duct anomaly ACUM and a rudimentary uterine horn at early reproductive age Akusherstvo i Ginekologiya/ Obstetrics and Gynecology. 2021; 6: 156-67. (in Russian)]. https://dx.doi.org/10.18565/aig.2021.5.156-167.

Received 19.05.2021

Accepted 26.11.2021

About the Authors

Andrei R. Plotski, MD, PhD, Associate Professor, Department of Obstetrics and Gynecology, Grodno State Medical University, Grodno, Belarus, +375 29 780 17 99, andrew1972rp@gmail.com, https://orcid.org/0000-0002-9728-442X, 230009 Belarus, Grodno, Gorki str., 80.
Elena P. Ganchar, MD, PhD, Associate Professor, Department of Obstetrics and Gynecology, Grodno State Medical University, Grodno, Belarus, +375 29 160 00 41, lena-ganchar@rambler.ru, 230009 Belarus, Grodno, Gorki str., 80.
Andrei L. Gurin, MD, PhD, Associate Professor, Department of Obstetrics and Gynecology, Grodno State Medical University, Grodno, Belarus, +375 29 646 71 25, anlunag@rambler.ru, 230009 Belarus, Grodno, Gorki str., 80.
Irina I. Kuzmich, Head of Obstetric Observational Department, Grodno Regional Clinical Perinatal Center, Grodno, Belarus, +375 29 140 37 88, perinatalcenter@mail.grodno.by, 230009 Belarus, Grodno, Gorki str., 77.
Evgeni V. Kononov, assistant of the Pathological Anatomy Department, Grodno State Medical University, Grodno, Belarus, +375 29 111 07 17, patan@grsmu.by, 230009 Belarus, Grodno, Gorki str., 80.

Authors’ contributions: Plotski A.R. - concept, writing, design of the article; editing the material; Ganchar E.P. - concept of the article; material collection and processing; Gurin A.L., Kuzmich I.I., Kononov E.V. - material collection.
Conflicts of interest: The authors declare that there are no conflicts of interest.
Funding: The investigation has not been sponsored.
Patient Consent for Publication: The patient provided informed consent for the publication of her data and associated images.
For citation: Plotski A.R., Ganchar E.P., Gurin A.L., Kuzmich I.I., Kononov E.V. Aseptic necrosis of the right horn of an abnormally developed uterus after ligation of the ascending branch of the right uterine artery. Akusherstvo i Ginekologiya/Obstetrics and Gynecology. 2022; 1:158-162 (in Russian) https://dx.doi.org/10.18565/aig.2022.1.158-162

Similar Articles

By continuing to use our site, you consent to the processing of cookies that ensure the proper functioning of the site.